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Chiari malformation and central sleep apnea syndrome: efficacy of treatment with adaptive servo-ventilation.

Vale JM, Silva E, Pereira IG, Marques C, Sanchez-Serrano A, Torres AS - J Bras Pneumol (2014)

Bottom Line: An arterial blood gas analysis showed hypercapnia.Polysomnography showed a respiratory disturbance index of 108 events/h, and all were central apnea events.Treatment with adaptive servo-ventilation was initiated, and central apnea was resolved.

View Article: PubMed Central - PubMed

Affiliation: Tondela-Viseu Hospital Center, Viseu, Portugal.

ABSTRACT
The Chiari malformation type I (CM-I) has been associated with sleep-disordered breathing, especially central sleep apnea syndrome. We report the case of a 44-year-old female with CM-I who was referred to our sleep laboratory for suspected sleep apnea. The patient had undergone decompressive surgery 3 years prior. An arterial blood gas analysis showed hypercapnia. Polysomnography showed a respiratory disturbance index of 108 events/h, and all were central apnea events. Treatment with adaptive servo-ventilation was initiated, and central apnea was resolved. This report demonstrates the efficacy of servo-ventilation in the treatment of central sleep apnea syndrome associated with alveolar hypoventilation in a CM-I patient with a history of decompressive surgery.

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Em A, imagem de ressonância magnética cerebral pré-cirurgia demonstrandomalformação óssea da junção craniovertebral associada a impressão basilar eclivus encurtado. Amígdalas cerebelares baixas (Malformação de Chiari tipoI), mas sem evidência de siringomielia. Em B, imagem de ressonânciamagnética cerebral (T2) pós-cirurgia mostrando uma malformação óssea najunção craniovertrebral em associação a siringomielia ao nível de C2 eC3.
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f04: Em A, imagem de ressonância magnética cerebral pré-cirurgia demonstrandomalformação óssea da junção craniovertebral associada a impressão basilar eclivus encurtado. Amígdalas cerebelares baixas (Malformação de Chiari tipoI), mas sem evidência de siringomielia. Em B, imagem de ressonânciamagnética cerebral (T2) pós-cirurgia mostrando uma malformação óssea najunção craniovertrebral em associação a siringomielia ao nível de C2 eC3.

Mentions: Paciente do sexo feminino de 44 anos de idade com diagnóstico de MC-I em 2008 (Figura 1A) foi submetida a cirurgia descompressivada fossa posterior do crânio. Foram realizadas craniectomia suboccipital,laminectomia C1-C2 e duroplastia. No pós-operatório, registraram-se as seguintescomplicações: fístula de liquor, com necessidade de reintervenção com aplicação decola biológica, e infecção da ferida operatória, que motivou limpeza cirúrgica. Dozemeses após a cirurgia, verificou-se um agravamento dos sintomas neurológicos comcefaleias occipitais, vertigens, desequilíbrio na marcha, paresia facial esquerda edisfagia para líquidos. Foi realizada ressonância magnética que mostrou umamalformação óssea na junção craniovertebral associada a uma cavidade siringomiélicade C2 a C3 (Figura 1B). Um novo tratamentocirúrgico não foi efetuado dado o risco associado de depressão respiratória. Trêsanos após a cirurgia, a paciente foi referenciada à nossa unidade de sono porsuspeita de apneia do sono. Referia sono não reparador e cefaleias matinais, mas nãoapresentava hipersonolência diurna (pontuação de 4 na escala de Epworth), nemsintomas sugestivos de síndrome de pernas inquietas ou de narcolepsia. Segundoinformação complementar dos familiares, a paciente apresentava roncopatia e apneiaspresenciadas. A paciente apresentava história de hipotireoidismo, sendo medicadaregularmente com levotiroxina, e não apresentava hábitos tabágicos ou etílicos.


Chiari malformation and central sleep apnea syndrome: efficacy of treatment with adaptive servo-ventilation.

Vale JM, Silva E, Pereira IG, Marques C, Sanchez-Serrano A, Torres AS - J Bras Pneumol (2014)

Em A, imagem de ressonância magnética cerebral pré-cirurgia demonstrandomalformação óssea da junção craniovertebral associada a impressão basilar eclivus encurtado. Amígdalas cerebelares baixas (Malformação de Chiari tipoI), mas sem evidência de siringomielia. Em B, imagem de ressonânciamagnética cerebral (T2) pós-cirurgia mostrando uma malformação óssea najunção craniovertrebral em associação a siringomielia ao nível de C2 eC3.
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f04: Em A, imagem de ressonância magnética cerebral pré-cirurgia demonstrandomalformação óssea da junção craniovertebral associada a impressão basilar eclivus encurtado. Amígdalas cerebelares baixas (Malformação de Chiari tipoI), mas sem evidência de siringomielia. Em B, imagem de ressonânciamagnética cerebral (T2) pós-cirurgia mostrando uma malformação óssea najunção craniovertrebral em associação a siringomielia ao nível de C2 eC3.
Mentions: Paciente do sexo feminino de 44 anos de idade com diagnóstico de MC-I em 2008 (Figura 1A) foi submetida a cirurgia descompressivada fossa posterior do crânio. Foram realizadas craniectomia suboccipital,laminectomia C1-C2 e duroplastia. No pós-operatório, registraram-se as seguintescomplicações: fístula de liquor, com necessidade de reintervenção com aplicação decola biológica, e infecção da ferida operatória, que motivou limpeza cirúrgica. Dozemeses após a cirurgia, verificou-se um agravamento dos sintomas neurológicos comcefaleias occipitais, vertigens, desequilíbrio na marcha, paresia facial esquerda edisfagia para líquidos. Foi realizada ressonância magnética que mostrou umamalformação óssea na junção craniovertebral associada a uma cavidade siringomiélicade C2 a C3 (Figura 1B). Um novo tratamentocirúrgico não foi efetuado dado o risco associado de depressão respiratória. Trêsanos após a cirurgia, a paciente foi referenciada à nossa unidade de sono porsuspeita de apneia do sono. Referia sono não reparador e cefaleias matinais, mas nãoapresentava hipersonolência diurna (pontuação de 4 na escala de Epworth), nemsintomas sugestivos de síndrome de pernas inquietas ou de narcolepsia. Segundoinformação complementar dos familiares, a paciente apresentava roncopatia e apneiaspresenciadas. A paciente apresentava história de hipotireoidismo, sendo medicadaregularmente com levotiroxina, e não apresentava hábitos tabágicos ou etílicos.

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Affiliation: Tondela-Viseu Hospital Center, Viseu, Portugal.

ABSTRACT
The Chiari malformation type I (CM-I) has been associated with sleep-disordered breathing, especially central sleep apnea syndrome. We report the case of a 44-year-old female with CM-I who was referred to our sleep laboratory for suspected sleep apnea. The patient had undergone decompressive surgery 3 years prior. An arterial blood gas analysis showed hypercapnia. Polysomnography showed a respiratory disturbance index of 108 events/h, and all were central apnea events. Treatment with adaptive servo-ventilation was initiated, and central apnea was resolved. This report demonstrates the efficacy of servo-ventilation in the treatment of central sleep apnea syndrome associated with alveolar hypoventilation in a CM-I patient with a history of decompressive surgery.

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